Tumor odontogénico epitelial calcificante en la rama mandibular. Informe de un caso clínico basado en una actualización bibliográfica

Calcifying epithelial odontogenic tumor in the mandibular ramus. A case report based on a literature update

CIRUGÍA  |  CASOS CLÍNICOS  |    OPEN ACCESS  |    PEER-REVIEWED

Tumor odontogénico epitelial calcificante en la rama mandibular. Informe de un caso clínico basado en una actualización bibliográfica

Calcifying epithelial odontogenic tumor in the mandibular ramus. A case report based on a literature update

Autor/es: Mariana Villafranca Cantú, Daniel Alejandro Guerra Leal, Carlos Patricio Fernández Arróniz, Jorge Alberto Martínez Treviño

Vol: 112  |  Nº 1  |  elocation Id: e1120431

Presentado: 12/11/2023  |  Aceptado: 04/03/2024  |  Publicado: 30/03/2024

DOI: https://doi.org/10.52979/raoa.1120431.1243   copiar


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CASO CLÍNICO - CIRUGÍA

Tumor odontogénico epitelial calcificante en la rama mandibular. Informe de un caso clínico basado en una actualización bibliográfica

Calcifying epithelial odontogenic tumor in the mandibular ramus. A case report based on a literature update 

Presentado: 12 de noviembre de 2023
Aceptado: 4 de marzo de 2024
Publicado: 30 de marzo de 2024


Mariana Villafranca Cantú (a)   
Daniel Alejandro Guerra Leal (b)   
Carlos Patricio Fernández Arróniz (c)   
Jorge Alberto Martínez Treviño (d)   

a) Tecnológico de Monterrey, Escuela de Medicina y Ciencias de la Salud, Monterrey, Nueva León, México 
b) Centro Académico de Atención Odontológica, Tecnológico de Monterrey, Escuela de Medicina y Ciencias de la Salud, Monterrey, Nueva León, México 
c) Cátedra de Cirugía Oral, Tecnológico de Monterrey, Escuela de Medicina y Ciencias de la Salud, Monterrey, Nueva León, México 
d) División Ciencias de la Salud Escuela de Medicina y Ciencias de la Salud, Tecnológico de Monterrey, Escuela de Medicina y Ciencias de la Salud, Monterrey, Nueva León, México


Resumen
Objetivo: Presentar un caso clínico de un tumor odontogénico epitelial calcificante (TOEC), así como una revisión de la literatura disponible sobre esta neoplasia para contribuir al análisis del mejor método de tratamiento de la patología.
Caso clínico: Se presenta el caso de una paciente mujer de 35 años con un tumor odontogénico epitelial calcificante que recibió tratamiento de enucleación quirúrgica con una evolución favorable y seguimiento de 5 años por medio de evaluación clínica y radiológica. La elección terapéutica se basó en el resultado de un análisis exhaustivo de la literatura para determinar el mejor abordaje de la neoplasia.
Palabras clave: Enucleación, Pindborg, TOEC, tumor epitelial odontogénico calcificante, tumores odontogénicos. 

Abstract
Aim: To present a clinical case of a calcifying epithelial odontogenic tumor (CEOT), as well as a review of the available literature on this neoplasia to contribute to the analysis of the best treatment method for the pathology.
Clinical case: The case of a 35-year-old patient with a calcifying epithelial odontogenic tumor who received surgical enucleation treatment with a favorable evolution and 5-year follow-up through clinical and radiological evaluation is presented.
The therapeutic choice was based on the result of an exhaustive analysis of the literature to determine the best approach to the neoplasia.
Key words: Calcifying epithelial odontogenic tumor, CEOT, enucleation, odontogenic tumors, Pindborg. 


Introducción
El tumor odontogénico epitelial calcificante (TOEC) es una neoplasia odontogénica poco prevalente, representando menos del 1% de todos los tumores de origen odontogénico.(1) Actualmente, existen alrededor de 300 casos reportados en la literatura de esta neoplasia, la cual fue inicialmente descrita alrededor de 1946 por Thoma y Goldman y subsecuentemente en 1958 por Jens J. Pindborg, por quien recibe su epónimo.(2) Se considera una neoplasia de comportamiento biológico variable, ya que su potencial de invasión puede oscilar entre muy leve a muy invasivo. El rango de edad en el que se presenta es extenso, sin embargo, se observa un pico de incidencia alrededor de los 40 años y actualmente no se ha reportado predilección por algún sexo. Clínicamente se manifiesta como una expansión dura e indolora asociada a dientes retenidos y, al igual que otros tumores odontogénicos benignos, no causa alteraciones sensitivas. Radiográficamente, un TOEC en sus etapas iniciales puede ser completamente radiolúcido.

A medida que el tumor madura y aumenta de tamaño, la mayoría se mezclará con radiopacidades, aunque algunos tumores más grandes se mantendrán completamente radiolúcidos. Además, la imagen radiográfica presentará un espectro que va desde una radiolucidez unilocular a una multilocular, creando así una apariencia de “burbujas de jabón”. La mayoría de estos tumores se encuentran asociados a la corona de un diente impactado, aunque esto no es una regla. La mandíbula se ve afectada dos o tres veces más frecuentemente que el hueso maxilar, siendo el cuerpo mandibular el sitio de mayor incidencia. Debido a su probabilidad de recurrencia reportada en la literatura, el tratamiento de elección es la resección con un margen de alrededor de 1 a 1,5 cm de hueso.(3)

El objetivo de este artículo es presentar un caso clínico de TOEC, así como una revisión de la literatura disponible sobre esta neoplasia buscando contribuir al análisis del mejor método para el tratamiento de la patología.


Caso clínico
Se obtuvo el consentimiento de la paciente para el tratamiento, análisis y discusión de su caso. Se trata de una paciente femenina de 35 años de edad sin antecedentes sistémicos o alérgicos a medicamentos, la cual es referida al Centro Académico de Atención Odontológica del Tecnológico de Monterrey ya que, al tomar ortopantomografía por motivos ortodóncicos, se observa un área radiolúcida en la rama mandibular del lado derecho. A la exploración física no presenta aumentos de volumen o asimetrías faciales, niega dolor, anestesia o hipoestesia de las mucosas y tegumentos. Presenta una adecuada apertura bucal, sin evidencia de fístula a través de la mucosa de la región retromolar. En la exploración radiográfica (fig. 1A) y tomográfica (fig. 1B), se observa una neoplasia osteolítica bien delimitada que abarca todo el tercio anterior y medio de la rama mandibular, perforación de las corticales lingual y vestibular, desplazamiento del canal dentario inferior y rizólisis del tercer molar inferior derecho incluido.


Figura 1 A: Radiografía panorámica inicial. B: Tomografía computarizada de haz cónico (CBCT) inicial.


Figura 1 B: Tomografía computarizada de haz cónico (CBCT) inicial.


Se decide realizar una punción aspirativa para descartar una lesión vascular, obteniendo una salida de secreción parduzca de olor no fétido (fig. 2A).


Figura 2. Abordaje quirúrgico. A: Biopsia por aspiración con aguja fina. B: Exposición del nervio lingual. C: Cápsula del tumor. D: Odontosección del tercer molar. E: Limpieza de las paredes óseas de la cavidad. F: Sutura continua.


Se procede a realizar una biopsia incisional para el estudio histopatológico, (fig. 3) en el cual se reportó como resultado un tumor odontogénico epitelial calcificante (tumor de Pindborg). 


Figura 3. Histopatología del tumor. A: Zona de células claras y algunas otras eosinófilas (amiloides). B: Tinción Rojo Congo positivo para amiloide.


Una vez que se obtuvo el resultado histopatológico y con base en la bibliografía y análisis de la literatura encontrada, se procede a realizar la enucleación del tumor (fig. 2).
Se mantienen controles de cicatrización a los 7, 14, 30 y 60 días postquirúrgicos sin encontrar evidencia de procesos infecciosos ni dehiscencia de la herida. Cinco años después de la enucleación, no se han encontrado indicios de recidiva del tumor (figs. 4 y 5).
 


Figura 4. Tomografía computarizada de haz cónico (CBCT) de control postquirúrgico a 9 meses.
 


Figura 5. A: Radiografía panorámica del control postquirúrgico a 5 años. B y C: Tomografía computarizada de haz cónico (CBCT) de control postquirúrgico a 5 años en corte B: Sagital y C: Axial.

Discusión
Para el enfoque terapéutico llevado adelante en este caso clínico, se realizó una revisión de la literatura utilizando PubMed y Scopus como motores de búsqueda con las siguientes palabras clave: tumor, Pindborg, odontogenic, calcifying y epithelial. Al realizar la revisión particular de cada texto, se incluyeron los textos que contaran con los siguientes datos: edad, género, abordaje quirúrgico realizado, recurrencia y tiempo de seguimiento. Asimismo, se incluyeron textos completos en inglés o español que reportaban casos solamente de TOEC. Se obtuvieron 96 resultados, de los cuales se excluyeron 50 artículos por no cumplir con los criterios de inclusión, dejando un total de 46 artículos. Se analizó la información obtenida de 39 reportes de caso para la realización de una tabla comparativa y se utilizaron los 7 textos restantes para análisis y documentación de este artículo (Tabla 1).
 

Tabla 1. Revisión bibliográfica sobre abordajes quirúrgicos para TOEC y su recurrencia

 
El TOEC es un tumor benigno de muy rara ocurrencia que, incluso después de su remoción quirúrgica, debe mantenerse en observación por su potencial de recidiva. Aunque el tratamiento de elección reportado en la literatura sea la resección quirúrgica con márgenes amplios,13 se deben tomar en cuenta otros aspectos propios de cada caso para decidir el mejor abordaje.

En el presente caso clínico, después de explorar alternativas terapéuticas más conservadoras, se optó por abordar la neoplasia mediante una enucleación quirúrgica, tomando en cuenta la delimitación del tumor y el grosor de la cápsula identificada durante la biopsia incisional.

Dentro de los artículos analizados en esta revisión de la literatura, el 55% de las neoplasias se encontraron en pacientes femeninos, lo cual es consistente con la información previamente reportada al no existir una predilección por sexo. Se encontró un rango de edad de los 23 hasta los 67 años, con una edad promedio de 42 años, lo cual también concuerda con reportes previos de un pico de incidencia alrededor de los 40 años.

De los 39 artículos incluidos para el análisis individual se reportaron 43 pacientes. Se agruparon los tratamientos en 3 categorías: resección (incluye resecciones, tratamientos escisionales, maxilectomías y mandibulectomías), enucleación o curetaje. Se reportaron 25 tratamientos de resección (58,13%), 16 de enucleación (37,21%) y 2 curetajes (4,65%).

De todos los pacientes, 8 presentaron recurrencia (18,60%) y se realizó un tratamiento de resección en 3 de ellos. Los 4 restantes no cumplieron con los criterios de inclusión debido a la ausencia de reporte en seguimiento o tratamiento. Según los datos analizados, el abordaje que presentó la menor cantidad de recidivas fue la resección quirúrgica, ya que de los 25 casos analizados que fueron con resección, solo 3 reportaron recurrencia después del primer abordaje (12%).

Los datos encontrados en esta revisión concuerdan con las aseveraciones previas en relación a que la resección quirúrgica con márgenes de 1,0 a 1,5 centímetros era el tratamiento de elección.44,45 Sin embargo, la morbilidad trans y postquirúrgica al realizar una resección en bloque implica otros retos para la rehabilitación de la función masticatoria, ya que en la mayoría de los casos serán necesario injertos óseos, prótesis mandibular de titanio o una distracción osteogénica. En este caso, se decidió realizar un tratamiento más conservador de enucleación, ya que la estadística presentada arrojó un 25% (4 de 16) de recidivas al realizar este procedimiento.

La literatura existente muestra evidencia variable con respecto a su tratamiento.(4) Debido a su baja prevalencia y a su escaso registro de seguimiento a partir de su detección, son pocos los informes de resultados a largo plazo. La mayoría de los reportes de caso individuales disponibles tienen menos de 3 años de seguimiento(4-9,11,13,16,17,19,21,22,25-27,29-32,35-37,40,41) y esos tiempos de seguimiento limitados no son confiables debido a la tasa de recurrencia del 10 al 15%.(46) La evidencia sustenta que los pacientes tratados con procedimientos de enucleación y curetaje muestran una tasa de recurrencia que va del 15% al 30% después de 2 a 4 años.(45) En el caso reportado, se realizó una enucleación quirúrgica con posterior curetaje del área y, después de 5 años, no se ha reportado recidiva alguna.

Aunque el TOEC es curable por medio de los abordajes quirúrgicos previamente mencionados, el seguimiento debe ser extendido, ya que se han reportado recurrencias hasta 31 años después del tratamiento.

Si bien no hay una variante maligna del TOEC, algunos han migrado del hueso o se han implantado en espacios de tejidos profundos para presentarse más tarde como una recidiva no resecable.(47) 
Se han reportado 7 casos de TOEC maligno en pacientes de entre 40 y 83 años, de los cuales tres iniciaron como benignos y posteriormente se malignizaron.(44)

Tras el análisis, se puede concluir que la enucleación quirúrgica es una alternativa viable, con una baja tasa de recidiva en comparación a los distintos abordajes existentes. Sin embargo, el seguimiento a largo plazo es crucial para monitorear la evolución de estos pacientes. Si bien la resección demuestra ser el abordaje con menor tasa de recidiva, sigue siendo un tratamiento más invasivo y con mayores comorbilidades para el paciente en comparación a sus alternativas. Aunque la evidencia científica es contundente con respecto a que el tratamiento con menor recidiva es la resección con márgenes, puede considerarse la enucleación como alternativa racional y avalada por la literatura, siempre y cuando se tenga un seguimiento a largo plazo. Se obtuvieron resultados favorables realizando la enucleación en este caso, por lo que se concluye que, al no existir una evidencia clara del mejor método de tratamiento, sigue siendo indispensable realizar un adecuado análisis y planeación de cada caso en particular acompañado de un seguimiento clínico y radiográfico durante al menos 5 años post-intervención.
 

Declaración de conflicto de intereses: Los autores declaran no tener conflicto de intereses en relación con este artículo científico.

Fuentes de financiamiento: Este estudio fue financiado exclusivamente por los autores.


Contacto:
Mariana Villafranca Cantú
dra.marianavillafranca@gmail.com
 

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Enucleación   Pindborg   TOEC   tumor epitelial odontogénico calcificante   tumores odontogénicos   Calcifying epithelial odontogenic tumor   CEOT   enucleation   odontogenic tumors   Pindborg  

Citar este artículo
Villafranca Cantú M, Guerra Leal D, Fernández Arróniz C, Martínez Treviño J. Tumor odontogénico epitelial calcificante en la rama mandibular. Informe de un caso clínico basado en una actualización bibliográfica. Rev Asoc Odontol Argent. 2024-Mar-30;112(1):e1120431. https://doi.org/10.52979/raoa.1120431.1243
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Enucleación Pindborg TOEC tumor epitelial odontogénico calcificante tumores odontogénicos Calcifying epithelial odontogenic tumor CEOT enucleation odontogenic tumors Pindborg

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Revista de la Asociación Odontológica Argentina

La Revista de la Asociación Odontológica Argentina, RAOA, es la principal vía de expresión de la producción científica argentina en odontología y un vínculo de unión y medio de información para los colegas e instituciones del país y del exterior. 
Versión impresa ISSN 0004-4881
Versión electrónica ISSN 2683-7226. 
DOI: 10.52979/raoa.1898
Título abreviado: Rev Asoc Odontol Argent



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